gastro-jРоссийский журнал гастроэнтерологии, гепатологии, колопроктологииRussian Journal of Gastroenterology, Hepatology, Coloproctology1382-43762658-6673«Gastro» LLC10.22416/1382-4376-2017-27-1-79-92gastro-j-126Research ArticleКЛИНИЧЕСКИЙ РАЗБОРCLINICAL ANALYSISФатальный некротизирующий гранулематозный васкулит после бариатрической операции и двусторонней маммопластикиLethal necrotizing granulomatous vasculitis after bariatric surgery and bilateral mammaplastyБлаговаО. В.BlagovaO. V.blagovao@mail.ruАйнетдиноваД. Х.AynetdinovaD. Kh.noemail@neicon.ruНедоступА. В.NedostupA. V.noemail@neicon.ruНовиковаН. А.NovikovaN. A.noemail@neicon.ruКоганЕ. А.KoganYe. A.noemail@neicon.ruЛернерЮ. В.LernerYu. V.noemail@neicon.ruКозловскаяЛ. В.KozlovskayaL. V.noemail@neicon.ruРамеевВ. В.RameyevV. V.noemail@neicon.ruМухинН. А.MukhinN. A.noemail@neicon.ruФГБОУ ВО «Первый Московский государственный медицинский университет им. И. М. Сеченова»РоссияThe State Education Institution of Higher Professional Training The First Sechenov Moscow State Medical UniversityRussian Federation2017120820182717992Copyright © Благова О.В., Айнетдинова Д.Х., Недоступ А.В., Новикова Н.А., Коган Е.А., Лернер Ю.В., Козловская Л.В., Рамеев В.В., Мухин Н.А., 20182018Благова О.В., Айнетдинова Д.Х., Недоступ А.В., Новикова Н.А., Коган Е.А., Лернер Ю.В., Козловская Л.В., Рамеев В.В., Мухин Н.А.Blagova O.V., Aynetdinova D.K., Nedostup A.V., Novikova N.A., Kogan Y.A., Lerner Y.V., Kozlovskaya L.V., Rameyev V.V., Mukhin N.A.Данная работа распространяется под лицензией Creative Commons Attribution 4.0.This work is licensed under a Creative Commons Attribution 4.0 License.https://www.gastro-j.ru/jour/article/view/126

Цель излагаемого наблюдения. Рассмотреть атипичную форму системного аутоиммунного заболевания, связанную с весьма агрессивными медицинскими вмешательствами в иммунный статус, проводимыми не только по жизненным показаниям, но и с косметологическими целями. Основные положения. Представлено описание пациентки 32 лет с длительной (в течение 2 лет) упорной фебрильной лихорадкой неправильного типа, поражением почек (тубулоинтерстициальный нефрит с некрозом сосочков), кожи по типу геморрагического васкулита, лимфоузлов средостения. Повторные обследования с целью исключения инфекционных причин давали отрицательный результат, антибиотики оказывали временный положительный эффект в дебюте заболевания. За 5 лет до появления симптомов в связи с ожирением (масса тела 130 кг, ИМТ 43,4 кг/м2) была выполнена операция - продольная резекция желудка с билиопанкреатическим шунтированием, холецистэктомией, аппендэктомией, после чего в течение года пациентка потеряла в весе 55 кг; развился тяжелый симптом мальабсорбции. Через 1,5 года после появления лихорадки проведена двусторонняя маммопластика силиконовыми протезами, после чего лихорадка стала носить постоянный характер. При трансторакальной биопсии узлов средостения выявлена картина ANCA-негативного некротизирующего гранулематозного васкулита мелких артерий по типу Вегенера (ПЦР на микобактерии и реакция Циля- Нильсена отрицательные). Несмотря на терапию кортикостероидами и циклофосфаном, заболевание прогрессировало (развилось очаговое поражение легких) и больная погибла от кровоизлияния в ствол головного мозга. При аутопсии выявлены симптомы васкулита в головном мозге, коже, лимфоузлах средостения, легких, а также явления хронического воспаления, атрофия долек молочных желез, эмболизация по лимфатическим сосудам вещества импланта, язвеннонекротический энтерит отключенной тонкой кишки, выраженное ожирение печени в рамках хронической витаминной недостаточности. Заключение. С высокой вероятностью можно предполагать связь атипично протекавшего некротизирующего васкулита с ранее не описанной клинической картиной, с перенесенной бариатрической операцией и длительно существующим синдромом мальабсорбции; дополнительным разрешающим фактором стала имплантация силиконовых протезов с адьювант-ассоциированными иммунными реакциями. Недостаточный эффект иммуносупрессивной терапии заставляет предполагать роль аутовоспаления в развитии болезни. Отбор пациентов на бариатрические и косметологические операции должен быть более тщательным и проводиться с учетом общего и иммунного статуса организма.

The aim of case presentation. To present a typical case of systemic autoimmune disease related to extremely aggressive medical alterations of the immune status which were carried out not only for life-saving indications, but for cosmetic reasons as well. Summary. The patient (32-year-old female) had a history of persistent irregular febrile fever for two years, renal disease (tubulointerstitial nephritis with papillary necrosis), hemorrhagic vasculitis-like skin involvement and mediastinal lymphadenopathy. Patient underwent multiple investigations aimed for ruling out infectious causes of the disease that yielded negative result, repetitive courses of antibiotics provided transient positive effect at onset of disease. Five years before the origin of symptoms patients underwent sleeve gastrectomy with biliopancreatic shunting for obesity (body weight - 130 kg, BMI - 43.4 kg/m2), cholecystectomy and appendectomy. After that within a year patient lost 55 kg of body weight and developed severe symptoms of malabsorption. In 1.5 years after the fever onset bilateral mammaplasty with silicone implants was carried following which the fever became constant. At transthoracic biopsy of mediastinal lymph nodes demonstrated the pattern of Wegener-type ANCA-negative necrotizing granulomatous vasculitis of small arteries (PCR for mycobacteria and acid fast stain were negative). Despite provided corticosteroid and cyclophosphan treatment, the disease progressed (focal affection of the lungs) and the patient died of brain stem hemorrhage. Autopsy revealed the signs of vasculitis with involvement of the brain, skin, mediastinal lymphnodes, lungs, as well as the signs of chronic inflammation, atrophy of breast gland lobules, embolization of the focal lymphatics by the implant substance, ulceronecrotic enteritis of defunctioning bowel, severe liver steatosis with the chronic vitamin deficiency. Conclusion. The relation of atypical necrotizing vasculitis with yet undescribed clinical presentation with previous bariatric surgery and long-standing malabsorption is highly probable; application of silicone implants with adjuvant-associated immune response were additional resolving factors. Incomplete effect of immunosuppressive therapy indicates the dominant role of autoinflammation in the course of disease. Selection of patients for bariatric and cosmetic surgery should be more careful and involve estimation of the general and immune status of the body.

гранулематозный васкулитпродольная резекция желудкабилиопанкреатическое шунтированиеReferencesJennette J., Falk R., Bacon P., et al. Revised international Chapel Hill consensus conference nomenclature of vasculitides. Arthritis Rheum 2013 (65):1-11.Jennette J., Falk R., Bacon P., et al. Revised international Chapel Hill consensus conference nomenclature of vasculitides. Arthritis Rheum 2013 (65):1-11.Scopinaro N., Roda E., Gianetta E. Pathogenetic aspects of biliary lithiasis as a complication of jejuno-ileal shunt. Article in Italian Minerva Chir 1976;31(10):567-72.Scopinaro N., Roda E., Gianetta E. Pathogenetic aspects of biliary lithiasis as a complication of jejuno-ileal shunt. Article in Italian Minerva Chir 1976;31(10):567-72.Hess D. S., Hess D. W. Biliopancreatic diversion with a duodenal switch. Obes Surg 1998;8(3):267-82.Hess D. S., Hess D. W. Biliopancreatic diversion with a duodenal switch. Obes Surg 1998;8(3):267-82.Marceau P., Biron S., St. Georges R., Duclos M., Potvin M., Bourque R. A. Biliopancreatic diversion with gastrectomy as surgical treatment of morbid obesity. Obes Surg 1991;1(4):381-7.Marceau P., Biron S., St. Georges R., Duclos M., Potvin M., Bourque R. A. Biliopancreatic diversion with gastrectomy as surgical treatment of morbid obesity. Obes Surg 1991;1(4):381-7.Яшков Ю. И., Бекузаров Д. К., Никольский А. В. Эффективность операции билиопанкреатического шунтирования при нервной булемии. Ожирение и метаболизм 2008; 2:27-31.Яшков Ю. И., Бекузаров Д. К., Никольский А. В. Эффективность операции билиопанкреатического шунтирования при нервной булемии. Ожирение и метаболизм 2008; 2:27-31.Нечаев В. М., Ивашкин В. Т., Мягкова Л. П. Синдром короткой кишки. URL: http//www. gastrosite.ru/articles.Нечаев В. М., Ивашкин В. Т., Мягкова Л. П. Синдром короткой кишки. URL: http//www. gastrosite.ru/articles.Шептулина А. Ф., Охлобыстина О. З., Шифрин О. С. Синдром короткой кишки: особенности патогенеза, клиники, лечения. Рос журн гастроэнтерол гепатол колопроктол 2016; 26(2):73-8.Шептулина А. Ф., Охлобыстина О. З., Шифрин О. С. Синдром короткой кишки: особенности патогенеза, клиники, лечения. Рос журн гастроэнтерол гепатол колопроктол 2016; 26(2):73-8.Carswell K. A., Vincent R. P., Belgaumkar A. P., et al. The effect of bariatric surgery on intestinal absorption and transit time. Obes Surg 2014;24(5):796805.Carswell K. A., Vincent R. P., Belgaumkar A. P., et al. The effect of bariatric surgery on intestinal absorption and transit time. Obes Surg 2014;24(5):796805.Endo S., Suzuki Y., Takahashi G., et al. Usefulness of presepsin in the diagnosis of sepsis in a multicenter prospective study. J Infect Chemother 2012;18(6):891-7.Endo S., Suzuki Y., Takahashi G., et al. Usefulness of presepsin in the diagnosis of sepsis in a multicenter prospective study. J Infect Chemother 2012;18(6):891-7.Hojo K., Bando Y., Itoh Y., Taketomo N., Ishii M. Abnormal fecal Lactobacillus flora and vitamin B12 deficiency in a patient with short bowel syndrome. J Pediatr Gastroenterol Nutr 2008;46(3):342-5.Hojo K., Bando Y., Itoh Y., Taketomo N., Ishii M. Abnormal fecal Lactobacillus flora and vitamin B12 deficiency in a patient with short bowel syndrome. J Pediatr Gastroenterol Nutr 2008;46(3):342-5.Ely P. H. The bowel bypass syndrome: a response to bacterial peptidoglycans. Am Acad Dermatol. 1980;2(6):473-87.Ely P. H. The bowel bypass syndrome: a response to bacterial peptidoglycans. Am Acad Dermatol. 1980;2(6):473-87.Stein H. B., Schlappner O. L., Boyko W., et al. The intestinal bypass: arthritis-dermatitis syndrome. Arthritis Rheum. 1981;24(5):684-90.Stein H. B., Schlappner O. L., Boyko W., et al. The intestinal bypass: arthritis-dermatitis syndrome. Arthritis Rheum. 1981;24(5):684-90.Carubbi F., Ruscitti P., Pantano I., et al. Jejunoileal bypass as the main procedure in the onset of immunerelated conditions: the model of BADAS. Expert Rev Clin Immunol. 2013;9(5):441-52.Carubbi F., Ruscitti P., Pantano I., et al. Jejunoileal bypass as the main procedure in the onset of immunerelated conditions: the model of BADAS. Expert Rev Clin Immunol. 2013;9(5):441-52.Aounallah A., Zerriaa S., Ksiaa M., et al. Bowelassociated dermatosis-arthritis syndrome during ulcerative colitis: A rare extra-intestinal sign of inflammatory bowel disease. [Article in French] Ann Dermatol Venereol 2016: S0151-9638(16)00095-8.Aounallah A., Zerriaa S., Ksiaa M., et al. Bowelassociated dermatosis-arthritis syndrome during ulcerative colitis: A rare extra-intestinal sign of inflammatory bowel disease. [Article in French] Ann Dermatol Venereol 2016: S0151-9638(16)00095-8.Danese C., Iuorio A., Iuorio R., et al. Henoch-Schönlein purpura in a patient with bowel bypass syndrome. Clin Ter. 2011;162(3): e89-92.Danese C., Iuorio A., Iuorio R., et al. Henoch-Schönlein purpura in a patient with bowel bypass syndrome. Clin Ter. 2011;162(3): e89-92.Bounas A., Melachrinou M., Giannopoulos G., et al. Incidentally discovered asymptomatic necrotising intraabdominal vasculitis after peripheral gastric bypass surgery for morbid obesity. Ann Rheum Dis. 2004;63(2):211-2.Bounas A., Melachrinou M., Giannopoulos G., et al. Incidentally discovered asymptomatic necrotising intraabdominal vasculitis after peripheral gastric bypass surgery for morbid obesity. Ann Rheum Dis. 2004;63(2):211-2.Cañas C. A., Andrés F., et al. Is bariatric surgery a trigger factor for systemic autoimmune diseases? J Clin Rheumatol. 2016;22(2):89-91.Cañas C. A., Andrés F., et al. Is bariatric surgery a trigger factor for systemic autoimmune diseases? J Clin Rheumatol. 2016;22(2):89-91.Alijotas-Reig J. Human adjuvant-related syndrome or autoimmune/inflammatory syndrome induced by adjuvants. Where have we come from? Where are we going? A proposal for new diagnostic criteria. Lupus 2015;24(10):1012-8.Alijotas-Reig J. Human adjuvant-related syndrome or autoimmune/inflammatory syndrome induced by adjuvants. Where have we come from? Where are we going? A proposal for new diagnostic criteria. Lupus 2015;24(10):1012-8.Shoenfeld Y., Agmon-Levin N. ASIA - autoimmune/ inflammatory syndrome induced by adjuvants. J Autoimmun 2011;36(1):4-8.Shoenfeld Y., Agmon-Levin N. ASIA - autoimmune/ inflammatory syndrome induced by adjuvants. J Autoimmun 2011;36(1):4-8.Cohen Tervaert J. W., Kappel R. M. Silicone implant incompatibility syndrome (SIIS): a frequent cause of ASIA (Shoenfeld’s syndrome). Immunol Res 2013;56(23):293-8.Cohen Tervaert J. W., Kappel R. M. Silicone implant incompatibility syndrome (SIIS): a frequent cause of ASIA (Shoenfeld’s syndrome). Immunol Res 2013;56(23):293-8.Vera-Lastra O., Medina G., Cruz-Dominguez Mdel P., et al. Autoimmune/inflammatory syndrome induced by adjuvants (Shoenfeld’s syndrome): clinical and immunological spectrum. Expert Rev Clin Immunol. 2013;9(4):361-73.Vera-Lastra O., Medina G., Cruz-Dominguez Mdel P., et al. Autoimmune/inflammatory syndrome induced by adjuvants (Shoenfeld’s syndrome): clinical and immunological spectrum. Expert Rev Clin Immunol. 2013;9(4):361-73.Maijers M. C., de Blok C. J., Niessen F. B., et al. Women with silicone breast implants and unexplained systemic symptoms: a descriptive cohort study. Neth J Med 2013;71(10):534-40.Maijers M. C., de Blok C. J., Niessen F. B., et al. Women with silicone breast implants and unexplained systemic symptoms: a descriptive cohort study. Neth J Med 2013;71(10):534-40.Homsi Y., Carlson J. A., Homsi S. Polyarteritis nodosa presenting as digital gangrene and breast lesion following exposure to silicone breast implants. Case Rep Rheumatol 2015;2015:765170.Homsi Y., Carlson J. A., Homsi S. Polyarteritis nodosa presenting as digital gangrene and breast lesion following exposure to silicone breast implants. Case Rep Rheumatol 2015;2015:765170.Haga H. J., Haaland P., Haga T. Silicone breast implants and collagen diseases. [Article in Norwegian]. Tidsskr Nor Laegeforen 1992;112(6):763-4.Haga H. J., Haaland P., Haga T. Silicone breast implants and collagen diseases. [Article in Norwegian]. Tidsskr Nor Laegeforen 1992;112(6):763-4.Omakobia E., Porter G., Armstrong S., Denton K. Silicone lymphadenopathy: an unexpected cause of neck lumps. J Laryngol Otol 2012;126(9):970-3.Omakobia E., Porter G., Armstrong S., Denton K. Silicone lymphadenopathy: an unexpected cause of neck lumps. J Laryngol Otol 2012;126(9):970-3.Mistry R., Caplash Y., Giri P., et al. Thoracic outlet syndrome following breast implant rupture. Plast Reconstr Surg Glob Open 2015;3(3): e331.Mistry R., Caplash Y., Giri P., et al. Thoracic outlet syndrome following breast implant rupture. Plast Reconstr Surg Glob Open 2015;3(3): e331.Caldeira M., Ferreira A. C. Siliconosis: autoimmune/ inflammatory syndrome induced by adjuvants (ASIA). Isr Med Assoc J 2012;14(2):137-8.Caldeira M., Ferreira A. C. Siliconosis: autoimmune/ inflammatory syndrome induced by adjuvants (ASIA). Isr Med Assoc J 2012;14(2):137-8.Zimmerman A., Locke F. L., Emole J., et al. Recurrent systemic anaplastic lymphoma kinase-negative anaplastic large cell lymphoma presenting as a breast implantassociated lesion. Cancer Control 2015;22(3):369-73.Zimmerman A., Locke F. L., Emole J., et al. Recurrent systemic anaplastic lymphoma kinase-negative anaplastic large cell lymphoma presenting as a breast implantassociated lesion. Cancer Control 2015;22(3):369-73.Gidengil C. A., Predmore Z., Mattke S., et al. Breast implant-associated anaplastic large cell lymphoma: a systematic review. Plast Reconstr Surg 2015;135(3):71320.Gidengil C. A., Predmore Z., Mattke S., et al. Breast implant-associated anaplastic large cell lymphoma: a systematic review. Plast Reconstr Surg 2015;135(3):71320.Zambacos G. J., Molnar C., Mandrekas A. D. Silicone lymphadenopathy after breast augmentation: case reports, review of the literature, and current thoughts. Aesthetic Plast Surg 2013;37(2):278-89.Zambacos G. J., Molnar C., Mandrekas A. D. Silicone lymphadenopathy after breast augmentation: case reports, review of the literature, and current thoughts. Aesthetic Plast Surg 2013;37(2):278-89.Nesher G., Soriano A., Shlomai G., et al. Severe ASIA syndrome associated with lymph node, thoracic, and pulmonary silicone infiltration following breast implant rupture: experience with four cases. Lupus 2015;24(45):463-8.Nesher G., Soriano A., Shlomai G., et al. Severe ASIA syndrome associated with lymph node, thoracic, and pulmonary silicone infiltration following breast implant rupture: experience with four cases. Lupus 2015;24(45):463-8.Lidar M., Agmon-Levin N., Langevitz P., Shoenfeld Y. Silicone and scleroderma revisited. Lupus 2012;21(2):1217.Lidar M., Agmon-Levin N., Langevitz P., Shoenfeld Y. Silicone and scleroderma revisited. Lupus 2012;21(2):1217.Goldblum R. M., Pelley R. P., O’Donell A.A., et al. Antibodies to silicone elastomers and reactions to ventriculoperitoneal shunts. Lancet 1992;340: 510-3.Goldblum R. M., Pelley R. P., O’Donell A.A., et al. Antibodies to silicone elastomers and reactions to ventriculoperitoneal shunts. Lancet 1992;340: 510-3.Claman H. N., Robertson A. D. Antinuclear antibodies and breast implants. West J Med 1994;160(3):225-8.Claman H. N., Robertson A. D. Antinuclear antibodies and breast implants. West J Med 1994;160(3):225-8.

The authors declare that there are no conflicts of interest present.